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Introdução
A definição e a abordagem clínica da surdez neurossensorial assimétrica (SNSA) não estão bem estabelecidas. Embora a sua etiologia seja frequentemente multifatorial, a avaliação de lesão retrococlear, nomeadamente do ângulo pontocerebeloso ou do canal auditivo interno (APC/CAI) por ressonância magnética (RM), perante SNSA, está recomendada mediante o nível de suspeição.1
O schwannoma vestibular (SV) ou neurinoma do acústico é um tumor benigno com origem nas células de Schwann que recobrem os axónios do nervo vestibulococlear e compreende cerca de 90% dos tumores do ângulo pontocerebeloso. Pela compressão exercida nas estruturas neurovasculares envolventes, a SNSA, progressiva ou súbita, é a manifestação clínica mais frequente. Outros sintomas incluem acufeno unilateral, desequilíbrio, vertigem, cefaleia, hipoestesia, espasmo ou alterações da mobilidade hemifaciais. (2
Estudos prévios estimam uma prevalência entre 1.09 a 8.4% de SV detetados em RM realizadas por SNSA. (3),(4) Atualmente, os protocolos propostos para auxiliar a decisão de requisitar uma RM para exclusão de patologia retrococlear são essencialmente baseados em critérios audiométricos, que apresentam baixa especificidade. Atendendo ao elevado custo da RM e à elevada proporção de RM não diagnósticas, os protocolos utilizados no rastreio de SV apresentam baixa rentabilidade e uma sobrecarga financeira para as instituições de saúde. (5),(6
Os objetivos deste estudo incluem: (1) comparar parâmetros clínicos e audiométricos entre indivíduos com SV e indivíduos com SNSA sem etiologia atribuída; (2) comparar a sensibilidade, especificidade e exatidão de protocolos audiométricos propostos para o rastreio de SV em indivíduos com SNSA; (3) avaliar a sensibilidade, especificidade e exatidão de um novo protocolo com critérios audiométricos e clínicos.
Material e Métodos
Trata-se de um estudo transversal e retrospetivo. Um total de 314 indivíduos que realizaram RM para exclusão de lesão retrococlear por SNSA entre 2015 e 2023, seguidos em consulta de Otorrinolaringologia na nossa instituição, foram identificados através da plataforma eletrónica Carestream Vue Motion, pela pesquisa dos termos “surdez/hipoacúsia neurossensorial/sensorioneural assimétrica”, “lesão retrococlear” e “ângulo pontocerebeloso”.
A definição de SNSA utilizada foi abrangente, tendo sido incluídos indivíduos com audiograma tonal simples a documentar um dos seguintes: a) diferença interaural ≥ 10 dB em ≥ 3 frequências consecutivas7; b) diferença interaural ≥ 15 dB em ≥ 1 frequências8) . Foram excluídos 97 indivíduos: 26 por incumprimento dos critérios audiométricos de inclusão, 68 por ausência de dados clínicos ou audiométricos suficientes e 3 por cirurgia otológica prévia.
Os relatórios da RM de 217 processos foram analisados, tendo estes sido separados em dois grupos com base na presença ou ausência de SV. Do grupo sem schwannoma vestibular (sSV), foram posteriormente excluídos indivíduos com achados na RM atribuíveis a outras etiologias de SNSA.
Foram comparadas, entre os dois grupos, variáveis demográficas: sexo, idade, tabagismo, exposição sonora uni e bilateral; clínicas: tempo de instalação da hipoacúsia, presença de acufenos, vertigem, desequilíbrio, alterações da sensibilidade (como a parestesia ou a nevralgia do V par) e motricidade hemifaciais, teste de Fukuda, teste de impulso cefálico (HIT); variáveis audiométricas: diferença interaural dos limiares auditivos de 250 a 8000 Hz, e do limiar de inteligibilidade da fala (SRT); e variáveis eletrofisológicas, através dos potenciais evocados do tronco cerebral (PEA-TC). Foi também realizada uma análise da sensibilidade e especificidade de 14 protocolos audiométricos (7 testados em estudos prévios)6 e de um novo protocolo com parâmetros clínicos e audiométricos.
Protocolo de RM
Todos os participantes realizaram RM convencional com scanner 1.5-T ou 3.0-T. O protocolo variava consoante o equipamento e o radiologista, sendo que as sequências mais frequentemente obtidas foram: T2 fast-spin-echo (FSE) axial e coronal, T1 FSE axial ou coronal, T2 fluid attenuated inversion recovery (FLAIR) axial, T2* axial, RM com difusão (DWI) axial. Adicionalmente, foram obtidas as sequências 3D T2 de alta resolução direcionada ao canal auditivo interno e T1 pós-contraste axial e coronal.
Análise estatística
A análise estatística foi conduzida através do software IBM® SPSS ® (Statistical Package for the Social Sciences) versão 29.0. A análise descritiva foi obtida por medidas de tendência central e dispersão consoante a distribuição. As variáveis categóricas foram comparadas entre os dois grupos utilizando o teste qui-quadrado de Pearson (X2). As variáveis numéricas foram primeiramente testadas quanto à normalidade da sua distribuição pelos dois grupos e posteriormente comparadas utilizando o teste de Mann-Whitney U ou o teste t de Student. A regressão logística binária foi realizada para determinar possíveis variáveis audiovestibulares preditoras de schwannoma vestibular. A sensibilidade, especificidade, valores preditivos positivo e negativo, likelihood ratios positivo e negativo e precisão foram calculados utilizando tabelas de contingência para cada protocolo testado. Foi escolhido o nível de significância estatística de 5%.
Resultados
Dos 217 indivíduos com SNSA inicialmente incluídos, 18 (8.3%) apresentaram SV, 141 (70.8%) não apresentaram alterações radiológicas, 49 (24.6%) tinham achados cranioencefálicos na RM considerados incidentais e 9 (4.1%) compreendiam alterações na RM possivelmente atribuíveis a outras etiologias de SNSA. Estes últimos incluíram 6 (3.0%) ansas vasculares no CAI, 2 (1.0%) labirintites e 1 (0.5%) glómus jugular, que foram excluídos do grupo sSV.
A análise comparativa de características clínicas entre os dois grupos (tabela 1) revelou significância estatística para a predominância do sexo feminino no grupo com SV (p=0.027). A idade média foi semelhante nos dois grupos (62 anos). O tabagismo ativo ou prévio apresentou-se menos frequentemente como comorbilidade no grupo com SV (p=0.039), embora sem significância quando aplicada a regressão logística (OR=6.33, p=0.076). O tempo de instalação progressiva (p=0.045) foi mais frequente no grupo com SV. A presença de acufeno unilateral (p=0.004), alterações da sensibilidade hemifacial (p=0.003), HIT positivo (0.004) ipsilateralmente à SNS, foi notadamente mais associado ao SV. Apenas 77 dos indivíduos incluídos (37%) foram submetidos a PEA-TC previamente à RM, sendo que o resultado sugestivo de patologia retrococlear foi estatisticamente significativo no grupo com SV (p=0.039).
A regressão logística binária demonstrou ainda que o sexo feminino (OR, 3.46; IC, 1.10-10.89), acufeno unilateral (OR, 5.47; IC, 1.54-19.50), alterações da sensibilidade (OR, 3.33; IC, 1.64-6.78) e motricidade (OR, 2.47; CI, 1.02-5.99) hemifaciais, HIT positivo (OR, 2.35; CI,1.30-4.22) e PEA-TC sugestivo de patologia retrococlear (OR, 3.37; CI,1.24-9.87) foram fatores de risco preditivos de SV na RM.
As medianas da diferença interaural dos limiares auditivos a cada frequência foi analisada e comparada entre os dois grupos, pelo teste U de Mann-Whitney, tendo demonstrado uma diferença significativa aos 4 kHz (p=0.046).
Nenhum dos 14 critérios exclusivamente audiométricos de SNSA testados (tabela 2) apresentou diferença estatística entre grupos. A diferença interaural do limiar tonal a 4kHz ≥ 20 dB demonstrou maior exatidão (48.1%), com sensibilidade de 77.6% e especificidade de 44.9%, e maior probabilidade de deteção de SV, ainda que sem significância estatística (p= 0.075).
Com base na análise comparativa de cada variável, entre os dois grupos, foi proposto e testado um novo protocolo com critérios clínicos e audiológicos, nomeadamente: 1) diferença interaural ≥ 10 dB em ≥ 3 frequências consecutivas7;2) um dos seguintes: acufeno unilateral, alteração da sensibilidade ou motricidade hemifacial, HIT positivo ou PEA-TC sugestivo de patologia retrococlear.
A regressão logística aplicada a este modelo demonstrou significância estatística na predição de SV (OR, 14.92; p=0.009). Este revelou uma sensibilidade (94.6%), especificidade (46.5%) e exatidão (50.9%) superiores comparativamente aos protocolos audiométricos avaliados (tabela 3).
Tabela 1 Associação entre características clínicas e deteção de SV na RM em indivíduos com SNSA.
| Variável | Indivíduos, N (%) | X2 / t teste (valor-p) | Regressão logística | ||
|---|---|---|---|---|---|
| SV | sSV | ORa (95% ICb) | Valor-p | ||
| Sexo feminino | 14 (77.8) | 96 (50.5) | 0.027 | 3.46 (1.10-10.89) | 0.033 |
| Idade (média ± DPc, anos) | 62.4±19.4 | 62.3±13.8 | 0.957 | 1.00 (0.97-1.04) | 0.944 |
| Tabagismo ativo ou prévio | 1 (5.6) | 53 (27.9) | 0.039 | 1.58 (0.02-1.21) | 0.076 |
| Exposição sonora bilateral | 3 (16.7) | 43 (22.6) | 0.560 | 0.67 (0.18-2.39) | 0.533 |
| Exposição sonora unilateral | 1 (5.6) | 11 (5.8) | 0.968 | 0.99 (0.12-8.175) | 0.996 |
| Instalação da surdez gradual (vs súbita) | 16 (88.9) | 125 (65.8) | 0.045 | 3.97 (0.88-17.78) | 0.061 |
| Ouvido direito | 11 (61.1) | 77 (40.5) | 0.091 | 2.33 (0.86-6.28) | 0.092 |
| Acufeno unilateral (ipsilateral) | 15 (83.3) | 90 (47.4) | 0.004 | 5.47 (1.54-19.50) | 0.009 |
| Vertigem | 7 (38.9) | 107 (56.3) | 0.156 | 1-44 (0.88-2.36) | 0.150 |
| Desequilíbrio | 8 (44.4) | 63 (33.2) | 0.334 | 1.24 (0.76-2.02) | 0.384 |
| Alterações da sensibilidade hemifacial | 4 (22.2) | 5 (2.6) | 0.003 | 3.33 (1.64-6.78) | < 0.001 |
| Alterações da motricidade hemifacial | 2 (11.1) | 2 (1.1) | 0.003 | 2.47 (1.02-5.99) | 0.046 |
| Teste de Fukuda com laterodesvio ipsilateral | 3 (16.7) | 17 (8.9) | 0.288 | 2.14 (0.56-8.14) | 0.264 |
| HIT positivo ipsilateralmente | 5 (27.8) | 11 (5.8) | 0.004 | 2.35 (1.30-4.22) | 0.004 |
| PEA-TC sugestivo de patologia retrococlear (N=79) | 6 (33.3) | 26 (13.7) | 0.039 | 3.37 (1.24-9.87) | 0.033 |
aOdd ratio, bIntervalo de confiança, cDesvio padrão
Tabela 2 Análise comparativa da diferença interaural dos limiares auditivos de 250 a 8000 Hz entre indivíduos com e sem SV.
| Frequências | Posições médias no teste U de Mann-Whitney | Valor-p | |
|---|---|---|---|
| sSV (n=190) | SV (n=18) | ||
| 250 Hz | 120.6 | 107.3 | 0.354 |
| 500 Hz | 115.7 | 105.4 | 0.656 |
| 1000 Hz | 121.1 | 107.9 | 0.393 |
| 2000 Hz | 124.6 | 107.5 | 0.265 |
| 4000 Hz | 137.7 | 106.5 | 0.046 |
| 8000 Hz | 118.3 | 108.1 | 0.498 |
Tabela 3 Análise comparativa da probabilidade de deteção de SV e da sensibilidade, especificidade e exatidão de protocolos audiométricos para SNSA.
| Critério audiométrico de assimetria interaural | Regressão logística | Sensibilidade (%) | Especificidade (%) | Exatidão (%) | |
|---|---|---|---|---|---|
| ORa (95% ICb) | Valor-p | ||||
| ≥ 10 dB em ≥ 3 frequências consecutivas1c | 0.00 (0.00) | 0.998 | 100.0 | 9.7 | 17.6 |
| ≥ 15 dB em ≥ 2 frequências consecutivasd | 2.64 (0.68-10.23) | 0.159 | 83.5 | 7.0 | 13.4 |
| ≥ 15 dB em ≥ 3 frequências consecutivase | 1.03 (054-1.97) | 0.922 | 83.6 | 17.6 | 23 |
| ≥ 20 dB em ≥ 2 frequências consecutivasf | 1.54 (0.48-5.01) | 0.466 | 77.9 | 15.6 | 20.7 |
| ≥ 15 dB em ≥ 2 frequências entre 2-8kHzg | 1.16 (0.61-2.20) | 0.657 | 83.4 | 21.1 | 26.3 |
| ≥ 15 dB em ≥ 1 frequências entre 0.5-4kHzh | 0.00 (0.00) | 0.999 | 100 | 1.0 | 9.2 |
| ≥ 20 dB em ≥ 1 frequências entre 0.5-4kHzi | 2.36 (0.47-11.72) | 0.293 | 88.9 | 5.0 | 12.0 |
| ≥ 20 dB a 2kHze | 1.53 (0.55-4.29) | 0.419 | 66.7 | 24.6 | 28.1 |
| ≥ 20 dB a 4kHzj | 1.62 (0.97-2.99) | 0.075 | 77.6 | 44.9 | 48.1 |
| ≥ 20 dB a 8kHze | 1.07 (0.65-1.80) | 0.777 | 66.7 | 36.6 | 39.2 |
| ≥ 15 dB na média de 0.5,1 e 2kHzl,e | 1.43 (0.48-4.26) | 0.512 | 72.2 | 21.1 | 25.3 |
| ≥ 15 dB na média de 0.5,1, 2 e 4kHzl,e | 1.35 (0.46-4.01) | 0.583 | 72.2 | 22.1 | 26.3 |
| ≥ 15 dB na média de 1, 2, 4 e 8kHzm,e | 0.12 (0.59-2.14) | 0.727 | 83.3 | 20.1 | 25.3 |
| ≥ 15 dB no SRTe | 1.12 (0.26-4.88) | 0.634 | 60.1 | 12.7 | 14.9 |
| ≥ 10 dB em ≥ 3 frequências consecutivas + 1 critério clínico (acufeno unilateral, alteração da sensibilidade ou motricidade hemifacial, HIT positivo, PEA-TC sugestivo)e,j | 14.92 (1.97-114.31) | 0.009 | 94.6 | 46.5 | 50.9 |
aOdd ratio; bIntervalo de confiança;cAhsan , 20157; dCueva, 20049; eProcolos não testados em estudos prévios; fDawes, 200110; gGimsing, 201011; hWelling, 19906; iUK Department of Health6; jSchlauch, 19958; lAdaptado de American Academy of Otolaryngology-Head and Neck Surgery 6 (original avalia 3kHz); mHunter, 19996.
Discussão
A SNSA é a manifestação clínica do SV mais frequente, presente em cerca de 90% dos casos. A elevada disponibilidade, qualidade de técnica e sensibilidade da RM têm difundido a sua implementação como exame de rastreio e uma atitude mais defensiva para exclusão de SV e restantes etiologias de patologia retrococlear. No entanto, a reduzida prevalência de SV detetados por RM por SNSA e associada sobrecarga financeira justificam a necessidade da análise e definição de critérios para avaliação imagiológica6. Neste estudo, a prevalência de SV na população estudada foi de 8.3%, superior à estimada por Cheng et al (1.09-5.23%) numa análise transversal de 8 instituições3, e sobreponível à encontrada por Celis-Aguilar et al (8.4%)4 . Importante realçar que não foram analisados todos os pacientes com SNSA na nossa instituição, mas apenas aqueles que foram submetidos a RM. A ausência de um protocolo prévio na nossa instituição para realização de RM pode ser considerado um viés de seleção.
A predominância do sexo feminino e a correlação inversa com o tabagismo no grupo com SV corroboram com um estudo populacional recente12.
A assimetria audiométrica também foi comparada entre indivíduos com e sem SV em estudos prévios, com resultados discrepantes. Tal como o presente estudo, Gimsing e Saliba et al demonstraram significância na assimetria a 4kHz. No entanto, esta diferença também se verificou, naqueles estudos, a 1 kHz, 2 kHz e 3 kHz11, e a 2 kHz e 8 kHz8, respetivamente, ao contrário do que verificámos nos nossos resultados. Esta assimetria superior em frequências médias a elevadas em indivíduos com SV por ser justificada pela compressão exercida numa camada mais superficial do nervo coclear, onde estão localizadas as fibras nervosas correspondentes a estas frequências9.
Ensaios mais recentes não mostraram significância nesta assimetria audiométrica4),(13. A ausência de diferença estatística na comparação de critérios audiométricos de assimetria entre grupos foi corroborada por Celis-Aguilar et al3. Por outro lado, foi demonstrada uma diferença estatística na assimetria interaural ≥ 15 dB a 3 kHz em 2 estudos7),(11. A frequência 3 kHz não foi incluída na leitura dos audiogramas por não ser avaliada por rotina na nossa instituição, mas apenas quando existe uma diferença ≥ 20 dB entre 2 e 4 kHz. Sendo que a média dos limiares a estas 2 frequências não prediz com segurança o limiar a 3 kHz, esta pode ser uma limitação do estudo8),(14.
Um position paper da EAONO6 defende a importância de determinar a sensibilidade e especificidade de cada protocolo, sendo que a decisão do grau de compromisso entre uma e outra pode variar conforme o cenário clínico (cuidados de saúde primários, secundários ou terciários) e recursos financeiros. O protocolo proposto pelos autores (Gimsing) incluiu: 1) assimetria ≥20 dB em 2 frequências consecutivas ou acufeno unilateral; ou 2) assimetria ≥20 dB em 2 frequências entre 2 a 8 kHz (sensibilidade, 92%; especificidade, 55%). O nosso estudo apresentou um compromisso entre a sensibilidade e especificidade dos protolocos audiométricos menos satisfatório. A sensibilidade é habitualmente privilegiada dado que uma deteção precoce permite uma resseção tumoral e preservação auditiva mais favoráveis.
Apesar da conhecida frequência de outras manifestações clínicas além da SNSA, decorrentes de envolvimento dos nervos coclear, vestibular, facial ou trigémeo, e possível lesão coclear, existe pouca discussão relativamente à inclusão de parâmetros clínicos na decisão de rastreio imagiológico de SV em estudos prévios11. A identificação de características clínicas que aumentaram o risco de deteção de SV na RM, no presente estudo, motivou a elaboração e análise de um novo protocolo composto por um critério audiométrico e um de 5 critérios clínicos, com sensibilidade, especificidade e exatidão superiores aos protocolos exclusivamente audiométricos.
O desenho deste estudo retrospetivo é uma limitação importante pela subjetividade e insuficiência de registos. Tendo em conta a baixa prevalência de SV, o número de participantes pode não ser representativo. Além disso, nem todos os participantes foram submetidos a RM de alta resolução direcionada ao CAI, não sendo de menosprezar a possibilidade de não serem detetadas lesões de dimensões menores.
Conclusão
Neste estudo, 8.3% dos pacientes com SNSA apresentaram SV na RM. A assimetria audiométrica interaural foi significativamente superior aos 4 kHz em indivíduos com SV. A par da audiometria, este estudo demonstrou o benefício de contemplar também indicadores clínicos e eletrofisiológicos num novo protocolo de decisão de rastreio de SV, nomeadamente o acufeno unilateral, alterações da sensibilidade e motricidade hemifaciais, HIT positivo e PEA-TC sugestivo. Propomos um futuro estudo prospetivo multicêntrico com base num algoritmo computarizado que utilize dados audiológicos e clínicos na previsão de SV.
Conflito de Interesses
Os autores declaram que não têm qualquer conflito de interesse relativo a este artigo.
Confidencialidade dos dados
Os autores declaram que seguiram os protocolos do seu trabalho na publicação dos dados de pacientes.
Proteção de pessoas e animais
Os autores declaram que os procedimentos seguidos estão de acordo com os regulamentos estabelecidos pelos diretores da Comissão para Investigação Clínica e Ética e de acordo com a Declaração de Helsínquia da Associação Médica Mundial.
